Casos Clínicos

Recibido para arbitraje:10/06/2008
Aceptado para publicación: 14/10/2008

• Rafael Linard Avelar Residente del tercer año de CTBMF del Hospital Universitario Oswaldo Cruz - UPE
  
  
• Paulo Germano Carvalho de Bezerra Falcão Residente del segundo año de CTBMF del Hospital Universitario Oswaldo Cruz - UPE
  
  
• Alfredo Lucas Neto, Residente del segundo año de CTBMF del Hospital Universitario Oswaldo Cruz - UPE
  
  
• Patricio José de Oliveira Neto, Alumno de maestría en Cirugía Buco-Maxilo-Facial, Universidad de São Paulo - USP - Ribeirão Preto
  
  
• Emanuel Sávio de Souza Andrade Magister y Doctor en Patología Bucal - UFRN - Profesor Adjunto de la Disciplina de Patología Bucal - Facultad de Odontología, Universidad de Pernambuco - Brasil.

Introducción
El fibroma ameloblástico (FA) es un tumor odontogénico benigno mixto, de ocurrencia rara, que fue descrito por primera vez en 1891 por Kruse, representando de 1,5 a 4,5% de todos los tumores odontogénicos.(1,2) En la mayoría de los casos, esta lesión ocurre en la región posterior de la mandíbula, principalmente en la región de premolares y molares. Los pacientes normalmente presentan como signos clínicos iniciales aumento de volumen en los huesos gnáticos, creciendo de forma lenta e indolora en la gran mayoría de los individuos afectados.(3,4) La ocurrencia relatada en la literatura varía en las edades de 7 semanas a 42 años, con picos en la adolescencia (14 y 15 años).(3,5,6)

Radiográficamente, el fibroma ameloblástico se presenta en la mayoría de los casos como una zona radiolúcida multilocular con márgenes escleróticas. Normalmente presenta diámetro entre 1 a 8 cm. Tumores menores pueden tener imágenes uniloculares; lesiones mayores pueden romper las corticales óseas.(7) Frecuentemente el FA aparece asociado a un elemento dentario incluido.(1)

Histológicamente este tumor consiste de grupos de células epiteliales en un fondo de tejido conjuntivo sin invadir estructuras óseas. Las células epiteliales generalmente son cúbicas o columnares bajas organizadas en grupos con márgenes irregulares que tienen alguna semejanza con la lamina dentaria. El tejido conjuntivo se asemeja a tejido fibroblástico celular semejante a la papila de un diente en desarrollo, con fajas de colágeno ocasionalmente presentes y muchas veces, tejido semejante a la capa hialina y cercano a la capa epitelial. Ocasionalmente áreas mixomatosas o focos de pre-dentina pueden ser vistos.(8)

El tratamiento del fibroma ameloblástico puede variar desde tratamiento radical, como resección en bloque, resección segmentaria y semi-resección de los maxilares o métodos más conservadores como enucleación y curetaje.(9)

El objetivo de este trabajo es relatar un caso de fibroma ameloblástico, discutiendo los aspectos generales de la patología.


RELATO DE CASO

Paciente de 18 años, leucoderma, genero femenino, fue remitida por un ortodoncista al Servicio de Cirugía y Traumatología Buco-Maxilofacial del Hospital Universitario Oswaldo Cruz de la Universidad de Pernambuco (HUOC / UPE) con la finalidad de traccionar el diente incluido. Durante el análisis de la ortopantomografía (Fig. 01), se observó lesión radiolúcida de 03 cm de extensión adyacente al diente 44 retenido. La paciente no refería dolor a la palpación, pero fue evidenciado discreto aumento de volumen durante el examen físico (Fig. 3A). Fue realizada biopsia incisional asociada a punción aspirativa previa, que resulto negativa para sangre y/o material purulento. En seguida, la pieza fue enviada para análisis anatomopatológico.

Al examen histopatológico fue observada la presencia de cordones e islas de epitelio ameloblástico en medio de tejido conjuntivo semejante a la papila dentaria, siendo establecido el diagnóstico de fibroma ameloblástico (Fig. 02).

Posterior al diagnóstico, fue propuesto tratamiento quirúrgico bajo anestesia general para enucleación del tumor y exodoncia de los elementos dentarios asociados. Durante la remoción de la lesión, se pudo observar el aspecto nodular de la masa tumoral(Fig. 03.B), siendo en seguida realizada osteotomía periférica en el defecto óseo resultante, así como la exodoncia de los elementos dentarios 43, 44 y 45 con el objetivo de disminuir la tendencia a la recidiva (Fig 03.C y Fig. 03. D).

En el postoperatorio inmediato la paciente relató parestesia en el labio inferior del lado operado (derecho), probablemente asociado al trauma quirúrgico causado al nervio mentoniano en virtud de su íntima relación con el área osteotomizada (Fig 03. D). Tres meses posterior al procedimiento quirúrgico la paciente refirió mejora en el cuadro clínico, con retorno de la sensibilidad en la región afectada.

Actualmente, la paciente se encuentra bajo acompañamiento clínico por el servicio de Cirugía y Traumatología Buco-Maxilofacial del Hospital Universitario Oswaldo Cruz hace 2 años, no siendo observados signos de recidiva de la lesión (Fig. 04.A e Fig 04.B).

Discusión
Las causas mas frecuentes de la falla en la erupción dentaria son la presencia de dientes supernumerarios en la línea de erupción, impactación, dislocación o retención por dientes deciduos; dilaceración radicular secundaria a trauma en incisivos centrales, o anquiloses relacionadas también a episodios traumáticos4. La retención dentaria debido a procesos patológicos es de ocurrencia rara, pudiendo ser asociada a tumores o lesiones quísticas (5)

En los primeros años del último siglo, el FA era diagnosticado como una lesión indistinta, siendo asociada comúnmente con el ameloblastoma (adantinoma). En 1946, Thoma y Goldman fueron los primeros a clasificar el tumor como una entidad separada.(9)

El fibroma ameloblástico y lesiones asociadas son definidos como: "neoplasmas compuestos por epitélio odontogenico proliferativo embebido en un tejido de ectomesenquima celular que recuerda la papila dentaria, teniendo grados variables de mudanzas inductivas y formación de tejidos duros dentales". Se cree que el fibroma ameloblástico puede ser un verdadero tumor mixto, en el cual los componentes epiteliales y ectomesenquimales son neoplásicos. (1,4,7,5,10) Segundo Regezzi et al (11), el FA y el Fibro-odontoma ameloblástico (FOA) son considerados un único proceso, siendo variables de un mismo tumor, diferenciándose por la presencia de un odontoma en el caso del FOA. Takeda10 afirma que no es claro si el fibroma ameloblástico, y fibrodontoma ameloblástico son etapas de evolución de un tipo simple de lesión o son entidades distintas, este mismo autor también afirma que otra entidad, fibrodentinoma ameloblástico, es visto por muchos investigadores como variante del fibro-odontoma ameloblástico. Debido a la dificultad obvia de distinción del tumor verdadero de un odontoma en crecimiento, que puede en una etapa inicial exhibir muchas semejanzas histológicas con el fibroma ameloblástico, inicialmente puede no ser posible la distinción entre la referida neoplasia o un estado precoz de una anomalía de crecimiento. Además de esto, no hay consenso sobre si este grupo de tumores pueden ser clasificados como entidades distintas o son diferentes etapas de la misma lesión.(9)

El FA constituye cerca del 2% de los tumores odontogenicos (1,7) Lopez (1) et al. afirman que no ocurre predilección por el sexo, a pesar de que Chen et al (9) en un estudio retrospectivo evaluaron la tasa de ocurrencia entre géneros masculino/femenino en 122 casos, obteniendo una tasa de asociación de 1,26:1, corroborando lo expuesto por Mcguiness et al (4) . En este trabajo la paciente era del sexo femenino.

En la literatura existe un consenso de que la mayoría de los tumores aparecen principalmente en la mandíbula, (1,2,4,7,9,10) en la región entre caninos y molares, con tasas de ocurrencia variando entre 80 y 90%, eliminándose de este dato estadístico lesiones que envuelven simultáneamente regiones anteriores y posteriores de los huesos maxilares.(9) En este aspecto, el FA difiere del fibro-odontoma ameloblástico, que ocurre con mayor frecuencia en el maxilar superior (5). Los autores también concuerdan que el FA es un tumor de la infancia/adolescencia, afectando principalmente pacientes jovenes (1,2,4,5,9,10) con una distribución variando entre 7 semanas de vida a 57 años de edad en el momento del diagnóstico (9). Según Chen et al9, la media en el momento del diagnóstico es de 13 años, teniendo discreta variación con la literatura citada (14/151,15/254 anos). Los mismos autores afirmaron que 72,4% de los casos fueron diagnosticados en las dos primeras décadas9, corroborando con el caso presentado en nuestra consulta.

Kim (7) et al. afirman que el FA pude ser divido en 2 grandes variantes, de acuerdo con el aspecto clínico- histológico: FA común o de células granulares y FA periférico. Kusama (12) et al. refirieron la posibilidad de distinguir el fibroma ameloblástico y el fibroma ameloblástico periférico, según estos autores, el último es un tumor mixto verdadero dentro del cual podemos incluir la lesión encontrada en el caso relatado en este trabajo que poseía tejido gingival asociada a tejido óseo.

Algunas formas no usuales de esta lesión también son relatadas en la literatura, como el ameloblastoma asociado a FA en un niño de 5 años y un fibroma ameloblástico quístico en un niño de 7 años (4,13). Pereira et al5 refirieron un FA en seno maxilar.

El fibroma ameloblastico exhibe crecimiento clínico mas lento cuando es comparado con el ameloblastoma simple y no tiende a infiltrar a través del trabeculado óseo (4,7), tal como se observo en el caso relatado. Este tumor crece por la expansión gradual, de esta forma la periferia da lesión se presenta lisa.(6,10) Frecuentemente el paciente afectado no presenta quejas y normalmente es descubierto accidentalmente en exámenes radiográficos de rutina. Dolor, incomodidad local o aumento de volumen leve pueden inducir al paciente a buscar al odontólogo.(10) Según Lopez (1) et al, otro factor de relevancia es la frecuente asociación de estas lesiones a un elemento dentario incluido, teniendo como queja principal por parte del paciente la no erupción dentaria, que también fue observado en el caso clínico relatado.

La mayoría de los autores concuerdan que en exámenes radiográficos no constan diferencias significativas entre la apariencia del ameloblastoma simple y el fibroma ameloblástico. Ellos afirman que este último se manifiesta como una lesión uni o multilocular, radiolúcida, con contorno delgado, algunas veces esclerótico. (4,9,10) A pesar de que Kim (7) et al afirmaron que el aspecto radiográfico del FA es una radiolucidez multilocular con márgenes escleróticas, típicamente alcanzando de 1 a 8 cm de diámetro. Estos autores afirman que el aspecto unilocular se restringe a tumores menores, mientras que los mayores pueden extenderse a través de las corticales óseas. Según Takeda (10), estas lesiones pueden presentar formación ósea en su interior, discordando con Lopez (1) et al que afirman que el FA es una lesión completamente radiolúcida y definida, estando el aspecto de focos de radiopacidad asociado al fibro-odontoma ameloblástico. Mcguiness4 et al relataron que es difícil distinguirlo de un ameloblastoma unilocular o un quiste dentígero, especialmente si un diente no erupcionado está envuelto. Chen9 et al también relatan que los casos asintomáticos tienden a mostrar radiolucidez unilocular, mientras que otros casos que exhiben expansión de los maxilares presentando imágenes multiloculares con mayor frecuencia. Esta tendencia propuesta también fue observada en el caso clínico presentado en este trabajo.

El diagnostico diferencial del FA puede ser : ameloblastomas, mixoma odontogénico, quistes dentígeros, tumores odontogénicos queratoquísticos, granuloma central de células gigantes e histiocitosis.(1)

La opinión de que el FA exhibe un crecimiento clínico lento, siendo bien encapsulado y demostrando un comportamiento benigno, fue soportado por muchos autores, así el tratamiento conservador es recomendado. Por otra parte, muchos autores creen que el FA es mas agresivo de lo que anteriormente se pensaba y una terapia mas radical es necesaria, teniendo como base las revisiones de los recurrentes casos de transformación maligna del referido tumor (9) Según Mcguiness et al (4), el FA é una lesión benigna y una simple excisión puede ser adecuada en muchos casos, no siendo recomendada ni indicada la resección amplia. Pereira et al (5), afirman que una excisión amplia del tumor es recomendada, a menos que la extensión de la cirugía resulte en deformidad significante. Otros autores defienden la enucleación y curetaje como tratamiento inicial, reservando las resecciones a casos de recurrencia.(1,4,10) Trodahl (3) observo una serie de casos por un largo período y encontró una tasa de recurrencia de 43,5%, indicando que el tumor recidivado presentaba mayor dificultad de exéresis que el inicial. Kim et al (7) afirman que a pesar de ser de recurrencia rara, un seguimiento a largo plazo es recomendado. Recurrencias con nuevo crecimiento del tumor residual son resultado de un tratamiento conservador, frecuentemente en situaciones donde se trato mantener el diente afectado.(7,9) En el caso presentado se optó por realizar exodoncia de los elementos dentarios afectados para prevenir recurrencias tumorales, teniendo en vista esos relatos anteriores de recidiva.

La mayoría de las recidivas son atribuidas a tratamientos conservadores. Zallen et al (14), realizaron una revisión a literatura médico-odontológica en 1982 y refirieron 85 casos de FA, de los cuales 14 (18,3%) habían tenido recidiva. Además de eso, son descritas transformaciones malignas de FA en fibrosarcoma ameloblástico (siendo 44% de los fibrosarcomas descritos).(15) Esta variante maligna, también descrita como sarcoma ameloblástico, es un tumor odontogénico mixto raro, y es definido como la contraparte maligna del fibroma ameloblástico. El componente ectomesenquimal se torna maligno mientras que el componente epitelial no muestra ningún signo de cáncer. (4,10) De Lair et al relataron un carcinosarcoma ameloblástico surgiendo en un FA.(16).

Estudios recientes analizaron a través de imunohistoquímica el potencial de crecimiento de estos tumores, lo que podría ayudar en el tipo de técnica quirúrgica a ser realizada.(1)


CONCLUSION
Se observa que el fibroma ameloblástico es un tumor odontogénico de rara ocurrencia y manifestaciones moderadamente agresivas. A pesar de esto es imperativo que los profesionales de la odontología realicen una evaluación clínico-imagenológica detallada, para realizar el diagnóstico precoz de estas lesiones, ya que, a pesar de raras, las complicaciones decurrentes de estos procesos patológicos pueden ser severas.