El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es una neoplasia epitelial benigna de origen odontogénico. En la mayoría de los casos se localiza en el maxilar superior, radiográficamente se observa como una imagen radiolúcida unilocular, asociado a un diente retenido, generalmente canino, de predominio en sexo femenino, en la segunda década. El TOA suele presentarse en forma sólida o en forma folicular. Histopatológicamente, esta entidad bien encapsulada ,exhibe proliferación epitelial en forma de células fusifomes de aspecto basófilo, las cuales se disponen en forma arremolinada y otras células altas columnares bien polarizadas las cuales forman espacios semejantes a ductos. A menudo suele exhibir focos calcificados. Se presenta un caso poco frecuente en un paciente masculino de 19 años de edad, localizado en el maxilar inferior zona anterior, asociado a un canino retenido. Se reportan datos clínicos, radiográficos e histopato-lógicos de esta entidad, así como, su manejo quirúrgico.
Se realiza un análisis comparativo con los otros reportes de la literatura.
Palabras clave: adenomatoide, tumor odontogénico, reporte de caso, mandíbula, folicular, intraóseo.
The odontogenic adenomatoid tumor is an epithelial neoplasm of odontogenic origin. This entity usually presents as a solid mass or as a folicullar lesion, generally affecting anterior maxilla, in the canine area, predominantly in female during the second decade. An unusual case of an odontogenic adenomatoid tumor in a 19 year old venezuelan male, located in anterior mandible , associated to an impacted canine is presented. Clinical, radiological and surgical aspects of the lesion are discussed, as well as, an extensive comparative literature review.
Key words: adenomatoid , odontogenic tumor, report of a case, mandible, folicullar, intraosseous.
Este tumor es de origen odontógeno; sin embargo, la presencia de estructuras no habituales que simulan conductos ó glándulas han determinado la utilización de varios nombres que, por último, se cambiaron por el término "adeno"1. Es una lesión no muy frecuente, además de controversial. Hay autores que le dan el crédito a Dreibladt de ser el primero en haber descrito el tumor en 1907 con el nombre de pseudo -adenoma -adamantinoma2. En 1948, Stafne3, le confirió individualidad considerándolo una entidad distinta pero como una variante del Ameloblastoma. En el año 1971, la O.M.S., definitivamente acepta el término Tumor Odontogénico Adenomatoide (TOA) propuesto por Philipsen y Birn4 en 1969 como una entidad individual y separada del Ameloblastoma por sus características clínicas e histopatológicas, siendo ratificada esa decisión en 1992 por la O.M.S.5. Su aparición representa aproximadamente un 3% en relación con los demás tumores odontogénicos6. La apariencia más frecuente de esta lesión es como una imagen radiolúcida definida de 1.5 a 3 cm, en la zona anterior del maxilar superior y generalmente asociada a un diente retenido. Gao y cols. 19977, realizan un estudio inmunohistoquímico en tumores odontogénicos usando una proteína morfogenética de hueso, en el cual se incluyeron solo dos casos de TOA mostrando que dicha proteína juega un rol importante en la formación de tejidos calcificados y en el desarrollo de tumores odontogénicos que contengan tales tejidos. El-Labban en 19928 y Poulson y Greer en 19839, realizan un estudio inmunohistoquímico y ultraestructural en casos de TOA para determinar la histogénesis del material eosinófilo que se encuentra en los espacios ductales lo cual fue compatible con amiloide y las células se cree son provenientes del órgano del esmalte.
El presente artículo, describe el caso de un (TOA) en el maxilar inferior, de tamaño poco usual, de localización poco frecuente, en un paciente masculino, apoyado con documentación de datos clínicos, radiológicos e histopatológicos, así como una revisión bibliográfica extensa.
Paciente masculino venezolano, de 19 años de edad, quién acude al Servicio de la Cátedra de Cirugía Estomatológica por presentar cierta inflamación y deformidad asintomática en el maxilar inferior, región anterior derecha. Al examen clínico se observó una ligera deformación de la zona con una prominencia a simple vista y a la palpación en el reborde inferior del maxilar. Intrabucalmente, la tabla vestibular estaba expandida con pérdida del fondo del vestíbulo y a la palpación la zona se mostraba ligeramente depresible (Fig. 1).
No presentaba deformación de la tabla lingual y los dientes en la zona (45 al 36) estaban libres de caries y sin enfermedad periodontal, pero con un ligero desplazamiento hacia mesial del 42 y 41, así como hacia distal del 31,32 y 73.El paciente refirió no sentir dolor en ningún momento, así como tampoco síntomas de parestesia en el labio.
La radiografía panorámica (Fig. 2) reveló una gran imagen radiolúcida, unilocular, con una cortical bien definida y con una extensión desde mesial del 43 hasta distal del 36.
Dentro de la lesión se observó la presencia de un canino retenido rechazado hacia el reborde inferior del maxilar y cuya porción apical ya había perforado la cortical ósea haciendo eminencia hacia la piel, la cual se palpaba clínicamente. Así mismo, se observó en la evaluación radiográfica, la resorción de algunas raíces. No se observaron evidencias claras de calcificación.
Luego de estudiado el caso, se realizó una punción y se extrajo un líquido amarillento claro.
Dadas las características radiográficas y por el aspecto del contenido, se hizo un diagnóstico presuntivo de Quiste dentígeno o Amelo-blastoma.
El paciente fue referido al Postgrado de Endodoncia para realizarle los tratamientos de conducto de los dientes involucrados en la lesión (42,41,31,32,73,34,35 y 36). Posteriormente, bajo anestesia local, la lesión fué eliminada totalmente mediante un colgajo mucoperióstico labial desde el 44 hasta el 37. Se descubrió la lesión, tratando de conservar en lo posible la delgada cortical de hueso remanente (Fig.3), observándose una membrana bien definida de color grisáceo, la cual se fué separando del lecho óseo mediante el uso de curetas y periostotomos sin dificultad ya que presentaba una buena zona de clivaje , se eliminó totalmente la lesión incluyendo el canino incluido en ella (Fig.4).
Logramos hacer un doble cierre de la cavidad pues suturamos con sutura reabsorbible la fina cortical remanente de hueso y sobre ella repusimos el colgajo mucoperióstico en su posición. No se colocó ningún material o sustancia dentro de la cavidad.
El postoperatorio inmediato a los 8 días, como a los 30 días, tuvo una buena evolución. El paciente no pudo ser ubicado sino hasta los dos años cuando se hizo un control radiográfico (Fig. 5) observándose una muy buena recuperación ósea sin evidencias de recurrencia.
El examen histopatológico reveló una cavidad quística tapizada por un epitelio de pocas células de espesor y en su mayor parte no queratinizado, en áreas focales dicho epitelio se torna abruptamente hiperplásico y proliferativo compuesto por células de aspecto fusiforme dispuestas en forma arremolinada y otras de aspecto columnar con núcleo basófilo y bien polarizado formando estructuras semejantes a ductos. No se observaron áreas de calcificación.
El tejido conjuntivo fibroso del estroma es escaso. La pared quística está formada por fibras colágenas entrelazadas por numerosos fibroblastos.(Fig 6).
La histopatogénesis y etiología, no han sido aclaradas hasta la fecha, sin embargo, la mayoría de los investigadores coinciden en que este tumor, es de origen odontogénico, debido a su cercanía con las zonas adyacentes de dientes, su asociación a dientes retenidos y por la semejanza de algunas de sus estructuras a tejidos dentarios como cemento, dentina y esmalte.
En el año 1991 Philipsen y col.10 realizan una reclasificación del AOT en tres variantes de acuerdo a los hallazgos clínicos y radiográficos de la lesión:
(B) Periférico (extraóseo), variante donde se hace un diagnóstico clínico presuntivo de Fibroma Periférico, Granuloma Periférico de células gigantes o Granuloma Piogé-nico.
En el presente caso, se reporta la lesión en un paciente masculino de 19 años de edad, el cual difiere en algunos aspectos con los estudios descritos en la literatura. Como se puede apreciar en la Tabla 1, existe bastante similitud en los reportes dados por los autores allí citados. Nuestro caso coincide con ellos en cuanto al tipo histológico, o sea Central Intraóseo Folicular, de acuerdo a la reclasificación anterior, asociado a un canino retenido. En cuanto a la edad del paciente (19 años), coincide igualmente con los autores citados, pero difiere en cuanto a su localización más frecuente, la cual es el maxilar superior, en cuanto a la predilección por sexo, así como el tamaño de la lesión, la cual se presenta generalmente como una imagen radiolúcida de 1.5 a 3 cm. de diámetro. La lesión aquí reportada, tenía un tamaño de aproximadamente 8 cm. de diámetro, hallazgo poco frecuente en este tipo de entidad, lo cual ha sido previamente reportado por Geist y col.11, Mokni y col.12 y Rubenheimer y col.13.
El TOA típico, aparte de las características antes mencionadas, cursa con una evolución asintomática, lo que unido a su relación con un diente retenido, hace pensar inicialmente en un Quiste Dentígero. Cabe destacar que el caso aquí reportado, desde el punto de vista histopatológico, presentó evidencias de asociación quística y ausencia de calcificaciones.
Esa asociación, se presenta comúnmente con los caninos maxilares en un porcentaje que varía entre un 40 y un 70%14,15,16,10, siendo la asociación con otros dientes bastante rara, como las reportadas por Layton17 y Philipsen 199218, en la zona de los molares. Existen casos menos frecuentes, como el reportado por Nomura y col. en 199227, en la región molar mandibular y sin relación alguna con dientes. Con respecto a la asociación del TOA con otros tumores, también son poco frecuentes, sin embargo, se han reportado casos de asociación con el Tumor Odontogénico Epitelial Calcificante (Tumor de Pindborg)20,21,22, con el cual se asemeja radiográficamente en el caso de existir calcificaciones en el TOA y las cuales son bastante comúnes en él. Hay autores (Dare y col.)23, que recomiendan el uso de radiografías periapicales para la correcta interpretación radiográfica del TOA cuando existen pequeñas cantidades de estos depósitos calcificados. Otro tipo de asociación reportada, ha sido con el Quiste Odontogénico Calcificante.(Zeitoum y col.)24, (Tajima y col.)25, lo que confirma la posibilidad de que lesiones tipo hamartomas y las neoplasias, pueden suceder en algún estado de la odontogénesis.
Desde el punto de vista quirúrgico, la mayoría de los autores coinciden en recomendar la enucleación y curetaje del TOA por la no recurrencia de la lesión luego del tratamiento, sin embargo, se reporta un caso de Nomura y col.27, donde se realizó una resección en bloque de la mandíbula por las dimensiones de la lesión, sus particulares características y el riesgo de fractura del maxilar. Por otra parte, también se ha reportado26, el uso de hueso liofilizado y guías de regeneración tisular, en casos en donde la remoción quirúrgica, ha dejado expuesta una gran cavidad ósea.